ABSTRACT

Osteoporosis in pregnancy and during lactation period is a rare clinical problem with unknown etiology and pathophysiology. Pregnancy and lactation may have significant impact on bone loss and this may result in osteoporosis and related fractures. The symptoms often occur during the first pregnancy and usually do not recur. Secondary causes of osteoporosis that may cause back pain and fractures during pregnancy should be taught in differential diagnosis. Still no guidelines exist about the accurate treatment of this rarely seen osteoporosis type, this means each case must be evaluated on an individual basis in order to decide for a treatment plan. In this case report, a 25-year-old woman, complaining of severe back pain after twenty days of giving birth, is reported.

INTRODUCTION

Pregnancy and lactation associated osteoporosis (PLAO) is a very rare condition seen during the last three months of the pregnancy or at early postpartum period^1,2. It was first defined by Nordin and Roper³ in 1955. It is characterized by pain due to vertebral fractures. There are cases in which rarely pelvis, sacral and wrist fractures have been reported⁴. Its etiology has not been clearly defined. Risk factors associated with pregnancy-related osteoporosis include genetic factors, physical inactivity, malnutrition, low body weight, osteoporotic fracture history in family members, and secondary osteoporosis^3,4. The high prevalence of fracture seen in female relatives of patients diagnosed with PLAO suggests an underlying genetic component^2,5,6. Anorexia and oligomenoria history can be seen in PLAO patients⁷.

GİRİŞ

Gebelik ve emzirmeyle ilişkili osteoporoz (GEİO), gebeliğin son üç ayında veya postpartum erken dönemde görülen çok nadir bir durumdur^1,2. İlk olarak 1955’te Nordin ve Roper³ tarafından tanımlanmıştır. Omurga kırıklarına bağlı ağrı ile karakterizedir. Nadiren pelvis, sakral ve el bileği kırıklarının bildirildiği olgular vardır⁴. Etiyolojisi net olarak tanımlanmamıştır. Gebelikle ilişkili osteoporoz ile ilişkili risk faktörleri arasında genetik faktörler, fiziksel hareketsizlik, yetersiz beslenme, düşük vücut ağırlığı, aile üyelerinde osteoporotik kırık öyküsü ve ikincil osteoporoz bulunmaktadır^3,4. GEİO tanısı almış hastaların kadın akrabalarında görülen yüksek kırık prevalansı, altta yatan bir genetik bileşeni düşündürmektedir^2,5,6. GEİO hastalarında iştahsızlık ve oligomenore öyküsü görülebilir⁷.

CASE REPORT

Mild low back pain started in 25-year-old primigravid woman without a previously known disease or trauma in her last month of pregnancy. Twenty days after giving birth by cesarean section under spinal epidural anesthesia, a very severe low back pain suddenly occurred without trauma. There was continuous low back pain at the degree limiting daily activities. She did not benefit from the analgesic treatment which was prescribed by a physician who she visited in another center with a diagnosis of myalgia. Two months later after birthgiving, the patient applied to our hospital suffering from ongoing pains.

In her medical history, there was no disease or drug use that would suggest the secondary osteoporosis. The causes of secondary osteoporosis like smoking and alcohol use, menstrual irregularity, estrogen deficiency, history of fracture as a result of mild trauma, rheumatoid arthritis, infertility treatment with clomiphene, type 1 osteogenesis imperfecta, gluten enteropathy, corticosteroid or heparin usage, anorexia nervosa, chemotherapy, chronic obstructive pulmonary disease, diabetes mellitus, hypothyroidism, hyperthyroidism, chronic liver disease, and long term immobilization were all asked and none of them were positive.

Eating habits were questioned and it was detected that due to nausea and sometimes vomiting during pregnancy period, the intake of calcium with diet or supplementation was not sufficient. The patient claimed that calcium intake with diet was also low at long term before pregnancy.

Family history was normal as well. Her body mass index was 21.6 kg/m² (165 cm, 59 kg).

In the physical examination, there was an increase in the thoracic kyphosis, decrease in the lumbar lordosis and mildly left facing scoliosis in the thoracic region by inspection. Palpation revealed severe muscle spasms both in thoracic and lumbar paravertebral muscles. While there was pain and limited movement in all directions in the trunk, range of motion was severely compromised. No abnormality was detected in the bilateral upper and lower extremity motor and sensory examination. Deep tendon reflexes were normoactive and no pathological reflexes were detected.

The tests of complete blood count, routine biochemistry, sedimentation, C-reactive protein, Brucella agglutination test, parathormone, calcium excretion in urine, alkaline phosphatase, lactate dehydrogenase, and thyroid function were requested from the patient. No abnormality was detected in laboratory examinations except for phosphorus 5 mg/dL (N: 2.3-4.7 mg/dL) and 25-OH vitamin D 23.2 ng/mL (N: >30 ng/mL). Tumor markers were in normal range and no pathology was detected with mammary ultrasonography and mammography, parathyroid scintigraphy.

Bone mineral density (BMD) of the patient was measured by using the dual-energy X-ray absorptiometry method and the value were found to be low according to corresponding age group. The scores are listed in Table 1.

On plain radiographs, there was an arching at frontal T5-T12 and L1-L3 vertebrae. In the magnetic resonance imaging (MRI) of thoracic and lumbar vertebrae, it was detected that there was a widespread arch in T5-7-9-11-12, and L1-L3 vertebrae, height loss at varying grades in all of mentioned vertebrae and edematous signal changes and compression fractures in the corpuses of them (Figures 1, 2). Osteoporosis was thought to be the cause of compression fractures.

By excluding all of the reasons for the secondary osteoporosis, the patient was diagnosed as PLAO.

The treatment was started by the termination of lactation since during lactation, the body would have needed twice as calcium than normal. Also, the patient was prescribed 1200 mg calcium/day, 2000 IU vitamin D3/day. As analgesic medication, non-steroidal anti-inflammatory drugs were prescribed. Alendronate 70 mg/week was added to the treatment. A dorsal splint corset was applied. Calcium rich diet was recommended to the patient. Moreover, home based exercise program, including stretching and strengthening the low back, waist extensors, strengthening isometric abdominal muscles, and 45 minutes of walking exercises were advised after consulting with the physical therapy and rehabilitation department. The patient was discharged by controls once a month for three months and then once every three months up to end of one year. The treatment regimen was continued as started for one year.

At the end of one-year follow-up, no additional fractures were observed in control X-rays and MRI. It was observed that there were improvements in BMD values in parallel with the decrease of the patient’s complaints. Corset treatment was stopped. After one year, the patient came for controls once in three months up to end of two years, thereby continuing the same treatment.

At the end of two-year follow-up, it was observed that fractures were completely healed in the control X-rays and MRI (Figures 3, 4). BMD values were closer to normal at the end of two years (Table 1). It was observed that the patient’s complaints completely ended at the end of two years. The treatment was ended.

OLGU SUNUMU

Yirmi beş yaşındaki primigravid kadında, gebeliğinin son ayında, önceden bilinen bir hastalığı veya travma olmaksızın hafif bel ağrısı başladı. Spinal epidural anestezi altında sezaryen ile doğum yaptıktan yirmi gün sonra yine travma olmaksızın aniden çok şiddetli bir bel ağrısı meydana geldi. Günlük aktiviteleri kısıtlayan derecede devam eden bel ağrısı vardı. Başka bir merkezde miyalji tanısıyla reçete edilen analjezik tedaviden fayda görmedi. Doğumdan iki ay sonra hasta devam eden ağrıları ile hastanemize başvurdu.

Tıbbi geçmişinde sekonder osteoporozu düşündürecek herhangi bir hastalık veya ilaç kullanımı yoktu. Sigara ve alkol kullanımı, adet düzensizliği, östrojen eksikliği, basit travma sonucu kırık öyküsü, romatoid artrit, klomifen ile kısırlık tedavisi, tip 1 osteogenezis imperfekta, gluten enteropati, kortikosteroid veya heparin kullanımı, anoreksiya nervoza, kemoterapi, kronik obstrüktif akciğer hastalığı, diabetes mellitus, hipotiroidizm, hipertiroidizm, kronik karaciğer hastalığı, uzun süreli hareketsizlik soruldu ve hiçbirinin pozitif olmadığı görülerek sekonder osteoporoz tanısından uzaklaşıldı. Yeme alışkanlıkları soruldu ve gebelik döneminde bulantı ve bazen kusma nedeniyle diyet veya takviye ile kalsiyum alımının yeterli olmadığı tespit edildi. Hasta, diyetle kalsiyum alımının da gebelik öncesinde uzun vadede düşük olduğunu ifade etti.

Aile öyküsü de normaldi. Vücut kitle indeksi: 21,6 kg/m² (165 cm, 59 kg) idi.

Fizik muayenede torasik kifozda artış, lomber lordozda azalma ve muayene ile torasik bölgede hafif sola bakan skolyoz vardı. Palpasyonda hem torasik hem de lomber paravertebral kaslarda şiddetli kas spazmları görüldü. Gövdede her yönde ağrı ve hareket kısıtlılığı varken, hareket açıklığı ciddi şekilde bozulmuştu. Bilateral üst ve alt ekstremite motor ve duyu muayenesinde anormallik saptanmadı. Derin tendon refleksleri normoaktifti ve patolojik refleks saptanmadı.

Hastadan tam kan sayımı, rutin biyokimya, sedimantasyon, C-reaktif protein, Brucella aglütinasyon testi, parathormon, idrarda kalsiyum atılımı, alkalen fosfataz, laktat dehidrogenaz, tiroid fonksiyon testleri istendi. Laboratuvar incelemelerinde fosfor 5 mg/dL (N: 2,3-4,7 mg/dL) ve 25-OH vitamin D 23,2 ng/mL (N: >30 ng/mL) dışında anormallik saptanmadı. Tümör belirteçleri normal sınırlardaydı ve meme ultrasonografisi ve mamografi, paratiroid sintigrafisi ile herhangi bir patoloji saptanmadı.

Hastanın kemik mineral yoğunluğu (KMY) dual enerji X ışını absorbsiyometri yöntemi ile ölçüldü ve ilgili yaş grubuna göre değerler düşük bulundu. Puanlar Tablo 1’de listelenmiştir.

Düz grafilerde frontal T5-T12 ve L1-L3 omurlarında çökme vardı. Torasik ve lomber omurların manyetik rezonans görüntülemesinde (MRG), T5-7-9-11-12 ve L1-L3 omurlarında yaygın bir ark, belirtilen vertebraların hepsinde değişen derecelerde yükseklik kaybı olduğu tespit edildi. Vertebraların tümünde sinyal değişiklikleri saptandı ve vertebra korpuslarında kompresyon kırıkları görüldü (Şekil 1, 2). Osteoporozun kompresyon kırıklarının nedeni olduğu düşünüldü.

İkincil osteoporozun tüm nedenleri dışlanarak hastaya GEİO tanısı konuldu.

Emzirme döneminde vücudun normalden iki kat fazla kalsiyuma ihtiyacı olacağı için tedaviye laktasyonun sonlandırılmasıyla başlandı. Hastaya ayrıca 1200 mg kalsiyum/gün, 2000 IU vitamin D3/gün reçete edildi. Analjezik ilaç olarak non-steroid anti-enflamatuvar ilaçlar reçete edildi. Tedaviye alendronat 70 mg/hafta eklendi. Sırt ve bel bölgesini içeren korse uygulandı. Hastaya kalsiyumdan zengin diyet önerildi. Ayrıca fizik tedavi ve rehabilitasyon bölümü ile görüşülerek bel germe ve güçlendirme, bel ekstansörleri ve izometrik karın kaslarını güçlendirme ve 45 dakikalık yürüme egzersizlerini içeren ev egzersiz programı verildi. Hasta üç ay boyunca aylık kontrollerle ve bir yılın sonuna kadar üç ayda bir kontrollerle taburcu edildi. Tedaviye bir yıl devam edildi.

Bir yıllık takip sonunda kontrol röntgenlerinde ve MRG’de ek kırık görülmedi. Hastanın şikayetlerinin azalmasına paralel olarak KMY değerlerinde düzelmeler olduğu görüldü. Korse tedavisi sonlandırıldı. Hasta üç ayda bir kontrole gelerek iki yılın sonuna kadar aynı tedaviye devam edildi.

İki yıllık takip sonunda kontrol röntgenlerinde ve MRG’de kırıkların tamamen iyileştiği görüldü (Şekil 3, 4). İki yılın sonunda KMY değerlerinin normale döndüğü görüldü (Tablo 1). İki yılın sonunda hastanın şikayetlerinin tamamen sona erdiği görüldü. Tedavi sonlandırıldı.

DISCUSSION

Although PLAO is a rare condition, when low back pain occurs in the last trimester of pregnancy or in early postpartum period, it should be considered in differential diagnosis and not to be misdiagnosed^5-9. PLAO may be more common than the current literature suggests¹⁰. Detailed examination and exclusion of the causes of secondary osteoporosis are important and should be carried out in every patient^5-9. The risk factors for osteoporosis should be considered and if there is any reason underlying, it should be treated when detected. Evaluating the patient independently is very important for the treatment to be more effective¹¹. The most important part of the treatment is not to miss other spinal fractures, so evaluation of the whole vertebral column is mandatory¹². It is known that subsequent pregnancies are not contraindicated^5-9. Pregnancy and lactation are not major risk factors for BMD. However, breastfeeding should be terminated because of both drug use and possible calcium deficiency^6,10. Findings of BMD usually improve within a year. Regular calcium, vitamin D supplementation should be applied to these patients and exercises should be recommended. Bisphosphonate therapy administered soon after presentation substantially increases spinal bone density in patients with pregnancy-related osteoporosis¹³.

TARTIŞMA

GEİO nadir bir durum olmasına rağmen, gebeliğin son trimesterinde veya erken postpartum dönemde bel ağrısı ortaya çıktığında, ayırıcı tanıda düşünülmeli ve yanlış tanı konulmamalıdır^5-9. GEİO, mevcut literatürün önerdiğinden daha yaygın olabilir¹⁰. İkincil osteoporoz nedenlerinin ayrıntılı incelenmesi ve dışlanması önemlidir ve her hastada yapılmalıdır^5-9. Osteoporoz için risk faktörleri göz önünde bulundurulmalı ve altta yatan herhangi bir sebep varsa tespit edildiğinde tedavi edilmelidir. Tedavinin daha etkili olabilmesi için hastayı bağımsız olarak değerlendirmek çok önemlidir¹¹. Tedavinin en önemli kısmı diğer omurga kırıklarının gözden kaçırılmamasıdır, bu nedenle tüm vertebral kolonun değerlendirilmesi zorunludur¹². Sonraki gebeliklerin kontrendike olmadığı bilinmektedir^5-9. Gebelik ve emzirme, kemik mineral kaybı için majör risk faktörleri değildir. Ancak hem ilaç kullanımı hem de olası kalsiyum eksikliği nedeniyle emzirmeye son verilmelidir^6,10. KMY bulguları genellikle bir yıl içinde düzelir. Bu hastalara düzenli kalsiyum, D vitamini desteği uygulanmalı ve egzersiz önerilmelidir. Başvurudan hemen sonra uygulanan bifosfonat tedavisi, GEİO hastalarında omurga kemik yoğunluğunu önemli ölçüde artırır¹³.

CONCLUSION

Although PLAO is a rare entitiy, it must be kept in mind in pregnants or in new mothers who come with back pain and must not be misdiagnosed. The question which has not been answered yet is whether the recovery in these patients is spontaneous or a result of the treatment. Further investigations or case series are needed for to solve this unanswered question¹⁴. The most important point of the treatment is that the treatment should be specific to the patient.